简介

神经发育迟缓或残疾 (NDD) 是一系列儿科专业儿童护理中的一个重要问题，通常需要长期、资源密集型的多学科干预。1 相对常见的非神经性儿童疾病也是独立风险神经发育迟缓或残疾的因素，包括先天性心脏病和早产。 2,3 随着各学科专家致力于解决与神经发育迟缓相关的日益增加的负担，经济证据可能有助于制定政策和资源分配决策，以支持实施对那些经历或有神经发育迟缓风险的人进行有效筛查和干预。

当前的医疗保健、福利、儿童保护、社会支持、教育和司法系统十分复杂，其特点是预算有限、服务需求增加以及对有利结果的高期望。4 在这种情况下，决策者需要平衡受限的预算随着对服务的需求不断增加。4 经济评估提供了依据可能的物有所值为卫生系统融资提供信息的证据；然而，在神经发育的复杂领域，用于估计干预措施可能成本和效果的经济评估方法的范围尚未得到系统调查。对于与神经发育相关的护理，也没有“黄金标准”建模方法，其中潜在的昂贵早期干预可能会在一生中的许多领域产生巨大的好处。在这方面考虑经济评估方法很重要，因为经济建模产生的结果取决于建模结构和方法，包括输入参数

。 5 神经发育障碍在《精神障碍诊断和统计手册 - 第 5 版》中被描述为单独的实体(DSM-5) 和国际疾病分类第 11 版 (ICD-11)。然而，发育迟缓可以根据功能发育领域进行广泛分类，包括精细和粗大运动技能、言语和语言、注意力、视觉空间整合、记忆、学习、社会认知、执行功能和适应技能。根据临床和流行病学研究，NDDs 可能导致合并症。在实践中，经常看到儿童在不同领域出现延误或损伤，需要多学科的护理模式。以跨多个功能域的延迟模式为特征的常见神经发育障碍包括但不限于注意力缺陷/多动障碍 (ADHD)、自闭症谱系障碍 (ASD) 和脑瘫。就患病率而言，ADHD 影响全球 7.2% 的儿童和 1% 的 ASD。6,7 美国 8 和中国儿童的脑瘫患病率为 2.6%。对干预措施和更广泛的护理模式的成本效益的调查相对较少。 10

相对于国际上神经发育迟缓对个人、家庭和社会造成的相关负面健康和经济负担，对这些条件的干预措施的经济评估仍然有限。 11 –14 使用残疾调整生命年 (DALY)15 和质量调整生命年 (QALY) 10 估计了神经发育障碍的健康负担。总体而言，2019 年全球所有原因、性别和年龄的 DALY 占 0.38%归因于 ADHD、ASD 和智力残疾。 15,16 此外，神经发育障碍通常需要多种服务，包括对与重大社会负担相关的家庭、住宿、特殊教育干预、社会服务和医疗保健的支持。 2012 年，欧洲每名儿童的 ADHD 年均成本估计在 9860 欧元至 14,483.14 欧元之间101.9 亿澳元。13 据预测，到 2025 年，美国（美元）每年用于 ASD 的直接医疗、直接非医疗和生产力成本总和将达到 4610 亿美元。17 此外，神经发育障碍对健康没有影响，包括学业成绩低、18 失业率高、19 以及社交和体育活动困难20，这些都增加了疾病的总体负担。此外，神经发育障碍会影响主要照顾者的生活质量、身心健康、21 就业稳定性、22 和收入能力，因为患有神经发育障碍的儿童通常需要家人的短期或长期密集护理、支持和帮助成员。神经发育障碍经常共存，23,24 导致广泛的神经和精神问题，评估、诊断、治疗和后续护理是一个复杂、持久和昂贵的过程。神经发育障碍儿童的综合护理包括来自多个学科的多学科专家，包括精神病学、心理学、普通和发育儿科、言语和语言治疗、物理治疗和职业治疗。

1 鉴于该主题的重要性，它令人鼓舞观察对神经发育障碍儿童护理的经济评估越来越感兴趣。 10,25-27 现在是时候对已发表文献中的经济模型证据进行系统综合，作为为未来经济提供信息的潜在丰富信息来源神经发育障碍护理模型的评估。迄今为止，还没有尝试报告现有的决策分析模型，以评估它们在这种情况下为医疗资源分配决策提供信息的有用性。因此，本次范围审查的目的是综合当前有关照顾患有常见神经发育障碍的儿童的经济证据。还评估了纳入研究的质量，目的是找出现有文献中的空白，这些空白仍然是与神经发育迟缓或残疾儿童护理相关的进一步研究的优先事项。

方法

研究设计

范围审查被认为是最合适的研究设计 28 以确定用于神经发育障碍的经济评估的决策分析方法的范围，描述所使用的经济模型的关键特征，并确定该领域的关键差距。该设计与 Arksey 和 O'Malley 开展和报告范围界定审查的方法框架一致 29,30 并包括五个阶段：（1）确定研究问题； (2) 确定相关研究； (3) 选择研究； (4) 收集数据； （五）对结果进行整理、总结和报告。审查是按照预先指定的方案（补充材料 1，表 S1 和 S2）进行的，并根据系统审查的首选报告项目和范围审查的 Meta 分析扩展（PRISMA-ScR）31,32（补充材料）进行报告2，表 S3-S5)。

第 1 阶段：确定研究问题

一个由临床医生（儿科专家医疗、护理、心理健康和专职医疗代表）、卫生服务研究人员和卫生经济学家组成的小组 (n=8) 组成，以确定广泛的范围审查问题通过在混合模式会议（面对面和视频会议相结合）中进行的讨论。首要的研究问题是：哪些模型参数和结构为决策分析模型提供了信息，这些模型是为对患有常见神经发育障碍的儿童进行经济评估而开发的？

作者随后检查了已发表的文献，以确定最常见的儿童神经发育障碍，以供审查纳入。根据报告的不同神经发育障碍的患病率，以下八种情况被认为是“常见的神经发育障碍”（使用超过 0.5% 的患病率估计阈值）：特定学习障碍、注意力缺陷/多动障碍 (ADHD)、沟通障碍、脑瘫、运动障碍、自闭症谱系障碍 (ASD)、抽动障碍和智力障碍（补充材料 1）。

第 2 阶段：确定相关研究

为了确定对神经发育障碍儿童护理进行建模经济评估的研究，搜索了四个电子数据库：PubMed、PsycINFO（通过 EBSCOhost）、国际卫生技术评估机构网络和儿科经济数据库评估。检索截至 2021 年 6 月 29 日（最后检索日期），并仅限于自 2000 年 1 月 1 日以来发表的英文文件。选择此时间段是为了确保研究与当前和更新的护理模式相关。我们收到了一位经验丰富的医学图书馆员关于识别和组合搜索策略的不同关键词和主题词的咨询。这是围绕“神经发育障碍”和“基于模型的经济评估”的关键概念建立的，具有适当的邻接和截断设置（完整搜索策略参见补充材料 1）。手动搜索纳入研究的参考列表以查找其他可能相关的研究和引文链接。使用 EndNote 软件删除重复记录后，将记录导入基于网络的审查管理平台 Rayyan。33

第 3 阶段：研究选择

研究选择标准在摘要样本上进行了测试，以确保获取相关文章的适当性。研究选择过程包括两个级别的筛选：标题和摘要审查，然后是全文审查。最初，两名研究者（AJ，NH）独立筛选所有检索到的引文的标题和摘要。在第二步中，相同的两名研究者独立评估全文以确定每个人是否符合预先指定的纳入/排除标准；那些符合纳入标准的被纳入审查。通过讨论解决了在任一筛选阶段的资格不确定性，包括与第三位评审员 (SS) 的讨论。

纳入标准

对患有八种常见神经发育障碍（如上所述）的儿童进行药物或非药物治疗、干预或随访监测；基于决策分析模型的经济评估，报告干预和比较的成本和收益；超过 12 个月的时间范围，以获取模型队列的长期成本和健康结果；用英语撰写；和 2000 年 1 月 1 日之后出版。

对患有八种常见神经发育障碍（如上所述）中任何一种的儿童进行药物或非药物治疗、干预或随访监测；

基于决策分析模型的经济评估，报告干预和比较的成本和收益；

超过 12 个月的时间范围，以获取模型队列的长期成本和健康结果；

用英文写的；并

在 2000 年 1 月 1 日之后发布。

排除标准

非基于模型的经济评估；基于模型的对八种已定义的神经发育障碍筛查计划的经济评估；模拟不到 12 个月的时间范围；和协议、叙述性评论、信件、评论、新闻文章或会议摘要。

非基于模型的经济评估；

对八种已定义的神经发育障碍的筛查计划进行基于模型的经济评估；

模拟不到 12 个月的时间范围；协议

、

叙述性评论、信件、评论、新闻文章或会议摘要。

关于纳入或排除研究的最终决定由三位评审员（AJ、NH、SS）协商一致做出。选择研究的完整纳入和排除标准显示在补充材料 1 中。

第 4 阶段：数据收集

在准备数据提取时，研究团队对预先设计的数据提取电子表格进行了试点和迭代修订。两位作者 (AJ, SS) 在 Microsoft Excel 中使用该电子表格的最终版本提取数据。这包括： (a) 研究特征（作者、出版年份、研究人群）； (b) 关于模型结构的信息（观点、干预、比较器、贴现率、模型类型、时间范围、输入参数、有效性测量、敏感性分析和支付意愿阈值）； (c) 马尔可夫模型中使用的健康效用值信息（健康状态、效用值和来源）； (d) 有关成本效益分析的信息（增量成本、增量效果、增量成本效益比 [ICER] 和政策建议）。

第 5 阶段：数据汇总和结果综合

为了汇总数据，汇总结果以提供对纳入研究的一般特征的概述，并提供有关每个模型结构的详细信息，包括健康状况、效用值和成本效益信息结果。与研究特征和建模方法相关的关键信息也被制成表格。研究结果也在诊断类别中进行了综合和描述。

质量评估

研究报告质量是使用综合健康经济评估报告标准 (CHEERS) 声明评估的。34 这个包含 24 项的清单整合和更新了以前的报告指南，并包含关于报告方法和经济评估结果的建议。补充材料 4 中介绍了每项研究的报告质量评估。

结果

用于研究选择的 PRISMA 流程图如图 1 所示。总之，在电子数据库搜索中共识别出 1654 条引文，其中 223 条被排除在重复。在标题和摘要筛选期间，排除了 1399 条记录。在剩余的 32 篇全文中，有 12 篇符合审查纳入标准。通过检索纳入研究的参考文献和引文，未发现更多文章。

：图 1 PRISMA 流程图显示了研究选择以纳入审查的过程。改编自 Page MJ、McKenzie JE、Bossuyt PM 等人。 PRISMA 2020 声明：报告系统评价的更新指南。英国医学杂志。 2021;372:n71。创作共用。纳入研究的

背景信息

表 1 总结了 12 项纳入研究的特征。纳入的研究对诊断出的儿童的临床管理 (n=5)、药剂 (n=4) 或行为管理 (n=3) 进行了评估患有 ADHD (n=6)、ASD (n=3)、脑瘫 (n=2) 或阅读障碍 (n=1)。最常用的决策分析模型是马尔可夫模型（n=6），其次是决策树（n=3），以及决策树和马尔可夫模型的组合（n=3）。纳入的研究均未使用微观模拟或离散事件模拟建模作为分析方法。大多数评估是从社会角度（n = 7）进行的，时间跨度从六年到终生不等。最常用的贴现率为 3%（n=6）。

：表 1 纳入研究的一般特征 (n=12)

纳入研究中的模型结构

为了帮助综合研究结果，根据所代表的条件将研究分为四组：注意力缺陷/多动障碍 (ADHD)、自闭症谱系障碍（ASD）、脑瘫和阅读障碍（表 2）。

：表 2 纳入研究中模型结构的信息 (n=12)

注意力缺陷/多动障碍 (ADHD)

六项研究报告了对多动症儿童护理的经济评估（表 2）。在这六项研究中，四项研究使用了马尔可夫模型，其余两项使用了决策树和马尔可夫模型的组合。大多数（n=5）是从社会角度作为支付者进行的，其中一个是从公共资助的卫生系统作为支付者的角度进行的。35 时间范围从 6 年到 12 年不等，没有模型在整个生命周期内运行。

纳入的经济评估检查了药物干预（n=4）或临床管理（n=2）对 ADHD 的有效性。除一项研究外，所有研究均使用 QALYs 测量有效性 36。Freriks、Mierau、van der Schans、Groenman、Hoekstra、Postma、Buskens 和 Cao36 使用预防严重犯罪行为的生命年作为三种主要形式的 ADHD 治疗的有效性衡量标准（药物管理、行为治疗以及两者的结合）与社区提供的治疗相比。其中五项研究的成本和效果均采用 1.5% 至 4% 的年贴现率，其中一项研究 Maia、Stella、Wagner、Pianca、Krieger、Cruz、Polanczyk、Rohde 和 Polanczyk35 仅贴现 5% 的成本。

在六项研究中，一项 36 仅进行了确定性敏感性分析，另一项 37 进行了情景分析，而其余四项研究进行了两次敏感性分析。 Faber 等人、Annemans 和 Postma38 进行了单变量敏感性分析和情景分析。在两项研究中进行了单向和双向敏感性分析。35,39 van der Schans 等人 40 进行了单向敏感性和概率敏感性分析，以检查模型结果对所用输入参数的稳健性。

自闭症谱系障碍 (ASD)

报告基于模型的 ASD 经济评估的所有三项研究都检查了行为干预的有效性（表 2）。三项研究中的两项使用决策树，时间跨度长达 65 年，从加拿大省级和社会的角度捕捉模型队列的长期成本和无依赖生命年。41,42 成本和效果被打折3%；两项研究均进行了单向和概率敏感性分析。其余研究使用马尔可夫模型从英国公共卫生和社会角度获取成本和 15 年来获得的 QALY。 43 成本和效果折现为 3.5%，30,000 英镑/QALY 用作支付健康福利的意愿阈值.

脑瘫

这两项针对脑瘫的研究评估了临床监测和临床管理对该病的有效性（表 2）。一项研究使用 20 年时间范围内的决策树来捕获西班牙卫生系统中获得的 QALY 和成本。 44 另一项研究使用具有生命周期的马尔可夫模型来捕获获得的 QALY 以及从西班牙卫生系统获得的直接和间接医疗成本。美国社会的观点。45 两项研究中的成本和效果都折现为 3%。 Kazarian、Van Heest、Goldfarb 和 Wall45 进行了单向敏感性分析，而另一项研究 44 进行了单向和概率敏感性分析，以评估参数不确定性的潜在影响。

阅读障碍

只有一项研究评估了对阅读障碍儿童的干预措施（表 2）。它使用马尔可夫模型检查了教育和行为干预的有效性，以从荷兰的社会角度捕捉直接和间接的医疗费用和 6、12 和 18 年获得的 QALY。 46 进行情景分析以解释在模型的参数。没有报告愿意支付的门槛。

其他常见的神经发育障碍

没有发现针对患有沟通障碍、运动障碍、抽动障碍或智力障碍儿童的干预措施的基于模型的经济评估。

成本计算视角

在纳入的 12 项研究中，有 10 项报告从社会视角出发，包括直接和间接的医疗费用、干预费用、参加特殊教育的额外费用和/或某种形式的照顾者生产力损失，主要是由于旷工造成的。其中三项研究 41-43 还报告了从付款人的角度来看。其余两项研究报告了公共卫生系统 35 和西班牙国家卫生服务视角 44，仅包括卫生系统成本。马尔可夫模型中使用的

健康效用值

马尔可夫模型单独用于九项研究（n=6）或与决策树（n=3）结合使用（表 3）。其中三项研究评估了对 ASD、43 脑瘫 45 和阅读障碍儿童的干预措施，但没有明确说明健康状况。其余六项研究使用马尔科夫模型来评估多动症的干预措施。其中一项研究开发了基于犯罪状态的连续时间马尔可夫模型，并将预防的无依赖生命年 (DFLYs) 用作有效性度量。36 对于其余五项研究，QALYs 是主要的有效性度量。用于计算马尔可夫健康状态 QALY 的效用值来自已发表的文献，该文献使用 EuroQol-5 维度 (EQ-5D) 报告了 ADHD 青少年的健康状态效用。37-40 在一项研究中，效用是使用 Health Utilities 估算的指数 (HUI) 问卷和 HUI Inc. 提供的特定公式。35 报告的 ADHD 儿童效用值在 0.65（停止治疗）40 和 1（功能缓解）之间变化。38,40

：表 3 马尔可夫模型描述纳入研究 (n=9)

有关成本效益结果和政策建议的信息

表 S5，补充材料 3 总结了针对常见 NDD 儿童干预措施的成本效益结果的证据。大多数研究是成本效用分析（n =9），其余三个报告成本效益分析和其他效果衡量标准。所有关于决策分析模型的研究都使用 ICER 报告了结果。四项研究报告说，干预措施可以节省成本并改善儿童的生活质量，37,40,42,45 而其余研究则增加了成本并改善了儿童的生活质量。只有一项研究发现 ICER 结果估计高于国家健康与护理卓越研究所 (NICE) 的成本效益阈值；每 QALY 30,000 英镑。43 在该研究的悲观情景中，每增加 QALY 估计 ICER 为 179,799 英镑，在乐观情景中每增加 QALY 为 43,289 英镑，43 这意味着他们的研究结果并未表明评估的干预措施可能具有成本效益.

ADHD 药物干预的成本效益

虽然纳入的研究之间存在显着的干预异质性，但三项研究侧重于 ADHD 的药物干预。这三项研究使用决策分析模型来评估儿童从速释哌甲酯 (IR MPH) 转换为缓释哌甲酯 (ER MPH) 或长效哌甲酯渗透释放口服系统 (MPH OROS) 的成本效益从荷兰社会的角度来看 ADHD。37,38,40 研究结果表明，ER MPH 或长效 MPH OROS 可能被认为是具有成本效益的治疗方法 38 以及与即时治疗相比更节省成本和更有效的治疗方法 37,40释放（IR）哌醋甲酯。表 S7，补充材料 4 中提供了针对 CHEERS 清单标准（表 S6）对每篇文章的

质量评估

评估。研究在报告大多数清单项目方面是一致的，但没有研究报告所有项目。所有研究都充分报告了与标题、背景、目标人群、环境、估计资源和成本、影响、贴现率和假设相关的要素。报告最差的项目与摘要中的结构化摘要、模型选择的识别、异质性和货币有关，包括日期和转换。六项研究没有给出使用特定类型决策分析模型的理由。38,39,41–43,46 由 Maia、Stella、Wagner、Pianca、Krieger、Cruz、Polanczyk、Rohde 和 Polanczyk35 进行的研究是唯一的一个报告关于表征异质性的报告，通过创建具有两个假设的 ADHD 患者（儿童和青少年）队列的模型，但没有评估其他混杂因素。

讨论

尽管使用的经济建模方法存在异质性，但纳入的 12 项研究中有 11 项的结果表明，旨在支持神经发育的干预措施具有成本效益，同时改善了四个诊断组中神经发育迟缓或残疾儿童和青少年的生活质量。在任何经济建模活动中，在适当简化复杂的健康状态和干预以实现模型参数化之间存在平衡，而不会过度简化到发现不再代表潜在的现实世界背景的地步。马尔可夫和决策树模型（或两者的组合）在纳入研究中被广泛使用；然而，没有发现在离散事件模拟或微观模拟的背景下应用事件时间估计的研究。研究人员一致选择使用基于队列的马尔可夫健康状态转换模型或决策树模型而不是微观模拟，这凸显了与神经发育筛查和干预相关的建模成本和影响领域的持续挑战。尽管计算取得了进步，但与健康相关条件、后遗症和多学科干预的相互依赖性相关的复杂性可能会使关于长序列中因果关系和细微差别的事件发生时间的假设在没有大型稳健纵向数据集的情况下难以参数化。这些信息是可以提取的。47 尽管如此，所确定研究的作者在这个具有挑战性的新兴经济评估领域中应用经济方法以及观察到的报告标准相对较高，因此受到广泛赞扬。

当根据 CHEERS 标准进行评估时，纳入研究的报告质量可能被认为总体上是有利的，所有研究都报告了大部分推荐标准（表 S7）。尽管超过一半的研究评估了药物或临床干预措施，包括药物管理、监测管理和手术，但在纳入的研究中一致报告了成本计算视角，其中最常采用社会视角（10/12 研究）。在这些研究中，社会视角可能是合适的，因为神经发育护理很复杂，并且通常侧重于非健康指标，包括学业成就、18 就业率、19 或社会和身体能力。 20 提高报告质量的最大机会涉及更多透明地报告货币、价格日期和转换，以及表征异质性。

衡量神经发育护理的有效性本质上具有挑战性。它涉及对身体、心理、行为、社会和认知领域的评估以及获取非健康益处的需要。本综述中包含的研究使用 QALYs (n=9)、DFLYs (n=2) 和预防严重违法行为的 LYs (n=1) 测量了健康益处。与直接方法相比，这些效用测量的间接方法可以说更适合测量患有神经发育障碍的儿童的健康状况，以进行经济建模，因为语言使用和理解问卷的问题在该人群中很常见；48,49 然而，推导与神经发育迟缓或残疾儿童的间接效用测量相关的参数估计也可能具有挑战性。使用多属性效用工具在医疗保健经济模型中推导出儿童健康状态的效用值比在成人中生成等效估计值更复杂。在年龄适宜性、包含的领域和用于推导效用的方法方面存在限制，50 以及其他挑战。审查研究中报告的效用值是使用包括 EQ-5D 和 HUI 在内的多属性效用工具的间接方法估计的，主要来自已发表的文献。只有两项研究直接评估和估计效用值。 35,39 推进该领域效用值推导的一个潜在重要机会是通过开发和使用适合于神经发育障碍。10 此外，Sampaio、Feldman、Lavelle 和 Skokauskas10 强调了针对年轻人群的现有 MAUI，包括生活质量评估 6 个维度 (AQoL-6D)、儿童健康实用程序 9 个维度 (CHU9D)、16D、和 17D 仅涵盖与心理健康相关的几个方面，没有设计多属性实用工具来衡量 5 岁以下儿童与健康相关的生活质量。 10 另一项研究发现，生活质量评估 8 维量表（AQoL-8D）在对黑色素瘤心理干预进行经济评估的背景下比其他指标更敏感。 51 尽管存在许多挑战，鉴于以适合纳入经济模型的方式收集年轻和医学复杂人群的生活质量信息，这些估计仍有很大的改进机会。

沟通障碍和认知障碍可能会导致难以衡量一些患有神经发育障碍的儿童的健康结果。49 照护者的代理报告已被广泛使用，但可能会掩盖儿童自身的生活经历和看法。因此，自我报告和父母代理报告的健康效用值的组合为更好地代表患有神经发育障碍的幼儿的健康效用值提供了另一种潜在的解决方案。在纳入的 12 项研究中，只有两项使用了基于自我和父母代理报告的健康效用值。 37,40 我们建议未来的研究重点是开发和使用工具，从他们的角度捕捉神经发育障碍儿童的有意义的结果变化.当前的审查使我们能够确定健康状况和效用值（表 3），这些值可能在未来的成本效益研究中有用，这些研究评估针对 ADHD 儿童的药物干预措施。然而，这些信息来自有限数量的国家的五项研究。

非健康结果仍然是纳入神经发育经济模型的挑战。显而易见，非健康益处很重要，应该被计算在内，包括对其他部门（如教育、职业、福利、儿童保护和司法系统）和其他人（包括家庭成员和教育工作者）的溢出效应.尽管有记录的后果，特别是在照顾者心理健康方面，但没有一项审查的研究评估神经发育障碍对非健康益处或照顾者的健康和生活质量的影响。 21 本次审查提出的一个重要建议是，未来的研究至少考虑对照顾者生活质量的重大影响，并在未来的经济评估中理想地包括与这一角色相关的结果。卫生经济学家已经开始研究在成本效用分析中纳入第三方负担对家庭的影响如何影响成人心理健康干预52和主要针对传染病的儿科干预53的报告价值。儿科成本效用分析中的家庭效应更广泛地得出结论，将第三方对家庭照顾者的影响纳入其中往往会使结果更有利。 53 离散选择实验的潜在用途为获取儿童的健康和非健康益处提供了另一种解决方案、家庭成员和教育工作者。54

对于患有神经发育障碍的儿童，生命周期可能很重要，因为护理的影响预计会在成年期显现。因此，本次审查排除了短期分析时间范围（少于 12 个月）内的经济评估。除 Maia、Stella、Wagner、Pianca、Krieger、Cruz、Polanczyk、Rohde 和 Polanczyk 35 外，所有其他纳入的研究都使用 10 年或更长时间作为时间跨度，只有一项研究将终身跨度用于决策分析方法.45 由于缺乏对患者队列进行长期随访的前瞻性研究，需要寿命模型做出实质性假设，这需要承认长期模型参数存在相当大的不确定性。相对于使用较短时间范围的模型，这些模型和参数的不确定性导致使用较长时间范围的模型的总体不确定性。这种不确定性的潜在影响可以通过情景和概率敏感性分析来量化，这仍然是该领域未来经济评估的重要考虑因素。同样，可以适当解释较长时间范围内反复出现的健康状态的建模方法，包括离散事件模拟和马尔可夫模型，55 可能对未来的经济评估有益。

在一系列常见的神经发育疾病（ADHD、ASD、脑瘫、阅读障碍）中确定的紧急经济评估令人鼓舞；11-14 然而，其他诊断组缺乏经济评估，以及神经发育迟缓的筛查和干预评估重要的非神经病学特异性儿科疾病（包括早产和先天性心脏病）中的残疾或残疾仍然是研究的重点。例如，先天性心脏病的发病率为每 1000 名活产婴儿 9.1 人，56 并且与这些儿童的神经发育迟缓或残疾负担增加有关，由于医学和外科手术的进步，这些儿童现在有望活到成年。将神经发育评估、干预、治疗、支持和后续护理与心脏护理相结合的护理模型的经济评估可能会为改善这一高危患者群体的临床护理和健康政策提供有价值的信息。本综述概述了当前的方法基础，并确定了扩展神经发育增强护理模型的经济评估领域的机会。

优势和局限

本次审查的优势包括遵循公认的 Arksey 和 O'Malley 框架29 进行范围审查。该框架鼓励研究人员和临床医生合作参与审查过程。 29,30 因此，包括来自多个学科的临床医生在内的利益相关者参与了确定和开发总体研究问题以及确定调查常见神经发育障碍的相关研究的关键术语.这篇综述的一个核心限制是，需要回顾的研究相对较少，重点关注多动症，缺乏包括患有交流、运动或抽动障碍或智力障碍的儿童在内的研究，因此限制了研究结果的普遍性，同时成功地突出了未来研究的优先领域。

结论

本综述绘制了用于评估神经发育护理的健康经济模型。虽然目前该领域的经济分析很少，但来自常见神经发育障碍的新兴数据在寻求具有成本效益的护理方面令人鼓舞，这种护理可以提高这些条件下的生活质量，并且通常被发现可以节省成本。这篇综述为未来卫生部门的神经发育护理建模提供了一个框架，这在儿科的许多领域都日益成为优先事项。未来的工作不仅应该扩大在常见神经发育障碍中所做的工作，还应该检查继发于其他健康的神经发育护理先天性心脏病等疾病。